Introducción

La hiperlaxitud es una alteración hereditaria del tejido conectivo, cuyo componente afectado es el colágeno, produciendo incremento en la elasticidad de este tejido [1,2,3]. Esta alteración puede presentarse de forma asintomática [4,5,6,7,8], pero una o más articulaciones pueden sobrepasar el límite del rango normal de movimiento. Por otro lado, se encuentra la hiperlaxitud sintomática [4,5,9,10] conocida comúnmente como síndrome de hiperlaxitud articular, en la que adicional al excesivo rango de movimiento, se asocia a otros criterios como incremento de elasticidad en la piel, debilidad de estructuras de soporte de los órganos internos [1,6,11], presencia de dolor e inestabilidad [4,12,13], frecuentes esguinces o luxaciones [14,15,16], hemorragia [17], entre otros.

La prevalencia de hiperlaxitud rodea los rangos de 10 a 20% en la población occidental, siendo las mujeres las que tienen mayor frecuencia de este síndrome, con un 1,2 veces más que los varones [18]. De igual forma, estudios realizados en Perú en niños y adultos entre 5 y 45 años, se demostró que más de 50% de los niños menores de 8 años sufrían de hiperlaxitud articular, siendo más frecuente en mujeres [19].

Para el diagnóstico de esta patología se requiere la examinación física de la persona y se usa comúnmente el test de Beighton como criterio clínico [20,21]. Esta herramienta evalúa cinco articulaciones con nueve ítems, siendo positivo si se obtiene de 4 a 9 puntos [22]. Asimismo, es ampliamente utilizada por los especialistas debido a su simplicidad y capacidad para ser usada en grandes grupos de personas [18].

A pesar de que la escala de Beighton es un instrumento válido y confiable para el diagnóstico de la hiperlaxitud [23,24], no es adecuada para la autoevaluación, debido a que requiere necesariamente de un examen físico realizado por un profesional de salud. Adicionalmente, no incluye sitios comunes de hipermovilidad [2]. Es por ello, que en el año 2003 Grahame y Hakin presentaron The Five-Part Questionnaire para identificar la presencia de hiperlaxitud articular generalizada. Este cuestionario cuenta con cinco ítems tipo lista de cotejo (sí, no), teniendo como resultado la identificación de signos de hiperlaxitud actuales o pasados. El puntaje total del cuestionario se obtiene a partir de la sumatoria del puntaje obtenido en cada ítem, siendo que cada ítem es un punto (sí: 1, no: 0). Asimismo, la categoría de hipermovilidad se determina si el puntaje total obtenido es mayor o igual a 2 puntos, se sugiere como “hipermovil”. El cuestionario de Grahame y Hakin, presenta una sensibilidad de 75 a 85% y una especificidad de 89% en versión original inglesa [18,25], la versión brasileña obtuvo una sensibilidad del 70,9% y una especificidad del 77,4% [2] y la confiabilidad para versión sueca para todos los ítems tuvo un coeficiente de correlación intra-clase test-retest de 0,92 [20]. Los datos de ambas versiones fueron validadas concurrentemente con el estándar de oro que es el “test de Beighton”. Actualmente no se cuenta con una versión en idioma español adaptada al contexto peruano.

El objetivo de la investigación fue traducir al español, adaptar lingüísticamente y verificar la confiabilidad test-retest del cuestionario The Five-part questionnaire en estudiantes de 13 a 17 años y docentes/administrativos de 24 a 60 años.

Métodos

Se realizó el estudio en tres etapas:

1. Traducción-retrotraducción, que buscó una equivalencia idiomática al español de la versión en inglés.

2. Adaptación lingüística: cuyo fin fue verificar si el lenguaje estuvo adaptado a la población objetivo. Estas primeras dos etapas se realizaron tomando como referencia una propuesta de directriz ampliamente utilizada internacionalmente [26].

3. Evaluación de la confiabilidad test-retest para valorar la estabilidad temporal del instrumento, mediante una aplicación del cuestionario en dos tiempos (test-retest) y comparar concordancia entre los resultados de las dos aplicaciones.

Para llevar a cabo el estudio, se solicitó la autorización del uso del instrumento, por medio de la comunicación con uno de los autores principales, el Dr. Alan Hakim, médico reumatólogo y profesor en The Platinum Medical Center Wellington Hospital de Londres, quien dio la autorización para uso del cuestionario en el desarrollo de la investigación.

El proceso de traducción y retrotraducción se inició con la transcripción al español realizada por dos traductores. En caso de no encontrar acuerdo, se solicitaría a un tercer traductor dirimente. Obtenida la versión final del proceso de traducción del instrumento de estudio, se realizó la adaptación lingüística mediante análisis de la equivalencia semántica a la población peruana, realizada por un grupo de expertos hispano hablantes. Este proceso se realizó bajo juicio de expertos. En dicho proceso se seleccionaron a 10 expertos entre profesionales de la educación y salud que cumplieron con los criterios preestablecidos: para el experto en salud ser profesional universitario de ciencias de la salud, para el experto en educación ser profesional universitario en ciencias de la educación. Como criterios generales para ambos expertos se requirió que cuenten con una experiencia laboral al menos cinco años en el ámbito educativo o sanitario según corresponda, experiencia al menos de cinco años trabajando con población escolar (educación básica secundaria) y contar con estudios de postgrado a nivel de especialidad, maestría o superior.

Los expertos debían evaluar cada ítem del cuestionario y llegar a un consenso si el lenguaje y terminología es entendible, objetiva y adecuada para la población objetivo, sin generar confusión o ambigüedad en los términos. La valoración de cada ítem por cada especialista fue calificada por medio de la escala de Likert (1: totalmente en desacuerdo, 2: desacuerdo, 3: neutral, 4: de acuerdo, 5: totalmente de acuerdo) y la escala de comprensibilidad desde 0 (no es comprensible) a 10 puntos (muy comprensible). A continuación, se pasó a ratificar y realizar las correcciones y recomendaciones dentro de las cuales se propuso incluir imágenes para describir mejor las preguntas del cuestionario.

Obtenida la versión traducida, se desarrolló la fase de retrotraducción al idioma original (inglés) ejecutada por dos retrotraductores, los cuales determinarían la aprobación de la similitud de ambas versiones. En caso de tener desacuerdo, se procedería a solicitar a un tercer traductor dirimente.

Elaborada la versión final adaptada del cuestionario, se procedió a realizar un análisis de comprensibilidad a 50 personas (10 personas por ítem) del entorno poblacional a investigar, con la finalidad de verificar si se logró la interpretación adecuada de cada pregunta. Para ello se les aplicó el cuestionario adaptado por los expertos, preguntándoles al final de cada ítem del instrumento de estudio “¿Tuvo alguna dificultad para entender la pregunta y/o imagen?”, cuyas opciones de respuesta eran sí/no y un espacio para identificar la dificultad encontrada. Como resultado, se obtuvo una aceptación de los 50 participantes, por lo que se procedió a realizar el análisis de confiabilidad.

Para el paso final, el análisis de confiabilidad del instrumento se consideraron dos estratos poblacionales, el primero constituido por escolares y el segundo conformado por docentes y administrativos de una institución educativa.

Los criterios de inclusión fueron para el grupo de escolares: edad de 13 a 17 años, ser estudiantes matriculados en el año escolar 2021 en nivel secundario, presentar consentimiento y asentimiento informado.

Para el grupo de adultos se tomó en cuenta la edad de 24 a 60 años, ser docentes o administrativos en actividad y presentar consentimiento informado.

Los criterios de exclusión fueron, referir diagnóstico médico previo de enfermedades como cuadriplejia, hemiplejía, diplejía, artrosis y luxaciones menores a seis meses.

Se realizó un cálculo de tamaño de muestra con el objetivo de estimar la cantidad de personas necesarias para verificar la confiabilidad test-retest del Five-part questionnaire on hypermobility - versión peruana, mediante el coeficiente de Kappa de Cohen [27]. Considerando los siguientes parámetros: coeficiente Kappa de Cohen a detectar de 0,48 [2], intervalo de confianza del 95% y potencia del 90%. El resultado fue un tamaño de muestra mínimo de 62 sujetos por grupo (62 estudiantes y 62 docentes/administrativos). El muestreo fue no probabilístico consecutivo por invitación, es decir se invitó a participar a todos los estudiantes y docentes de la institución. Sólo se consideraron en la investigación a los que decidieron participar y cumplían los parámetros de inclusión.

En cuanto al análisis de confiabilidad del cuestionario se empleó la versión final adaptada mediante el formato de encuesta de Google Forms, en la que se encontraba el consentimiento en el caso del grupo de adultos, y el asentimiento informado para el grupo de adolescentes. Además, se recolectaron datos generales que incluía información sobre el sexo, edad, educación e identificación cultural y antecedentes. El tiempo entre test y re-test fue de siete días en cada grupo poblacional.

Para realizar el análisis de los datos para obtener la concordancia de expertos se usó la calculadora en línea del Coeficiente de V de Aiken de Psicometristas.com [28]. Para el análisis de la comprensibilidad y confiabilidad, se obtuvo previamente una base de datos en un archivo de Microsoft Excel. Esta información fue examinada mediante el software estadístico STATA 16 (Stata Corp-Texas). El análisis descriptivo de las características sociodemográficas de la muestra de adultos y adolescentes evaluados mediante test-retest, para las variables categóricas se utilizó frecuencia y porcentaje, respecto a las variables numéricas se presentó mediante media y desviación estándar o mediana y rango intercuartílico, según la distribución de las variables.

Para el análisis de concordancia entre jueces se utilizó el coeficiente V de Aiken, para el análisis de comprensibilidad la media y desviación estándar y para el análisis de confiabilidad test-retest se utilizó el coeficiente de Kappa de Cohen en cada ítem. El puntaje total se obtuvo de la sumatoria de las respuestas de cada participante en el cuestionario y la categoría de “hipermovil” si se alcanzaba un puntaje mayor o igual a 2 en el cuestionario.

El proyecto de investigación fue aprobado antes de la recolección de los datos por el Comité de Ética para Investigación de la Facultad de Ciencias de la Salud de la Universidad Peruana de Ciencias Aplicadas (FCS-CEI/144-03-21). Los participantes de este estudio fueron informados sobre el objetivo de la investigación. Asimismo, en el grupo de los estudiantes menores de edad presentaron el consentimiento informado suscrito por los padres o apoderados legales, junto con un asentimiento informado. Para la participación de los docentes en el estudio se requirió de un consentimiento informado. Toda información brindada por los encuestados se mantuvo en completa confidencialidad. Además, se les otorgó libertad a los participantes de desistir de la investigación si así lo deseaban.

Resultados

Se realizó la traducción directa del inglés al español, la cual estuvo a cargo de dos traductores nativos peruanos cuya lengua materna es el castellano. Ambos traductores contaban con certificación en inglés, uno de ellos médico de profesión y el segundo traductor a cargo con amplia experiencia en trabajos de investigación. En segundo lugar, se procedió a conciliar las versiones con ambos traductores, sin éxito. Por lo que se convocó a un tercer traductor dirimente, con el cual se efectuó una síntesis de ambas traducciones, obteniendo la versión final traducida. En tercer lugar, se ejecutó la traducción inversa (del español al inglés). Esta fase estuvo compuesta por dos traductores que tengan como lengua materna el idioma inglés con dominio del castellano, uno de ellos con conocimiento de terminología médica y el otro sin necesidad de esta. Posteriormente, se realizó la versión final en inglés, obtenida de la síntesis de ambas traducciones, la cual estuvo apta para realizar el proceso de adaptación cultural (Tabla 1). Por último, se comparó la versión final traducida al inglés, con la versión original del cuestionario de estudio, la cual tuvo la aprobación de los retrotraductores.

Se citó a los expertos mediante reuniones por la plataforma ZOOM©, para la última evaluación del cuestionario. En esta reunión los expertos concordaron en la necesidad de una adaptación cultural que incluya imágenes para complementar las preguntas. La versión final que utiliza imágenes puede visualizarse en el enlace: https://doi.org/10.6084/m9.figshare.19086743.v1, esta última obtuvo unanimidad de aprobación por parte de los expertos. El nivel de acuerdo de los expertos para la adaptación semántica y cultural se realizó mediante el cálculo del coeficiente V de Aiken. Este coeficiente comparó la versión inicial traducida y la versión adaptada, corroborando que la concordancia (precisión lingüística, objetividad y vocabulario adecuado) y la comprensibilidad en el formato final de la versión adaptada recibieran la aprobación de los expertos (Tabla 2).

Secundariamente se aplicó un análisis de comprensibilidad dirigido a las poblaciones objetivo. Participaron 50 sujetos de ambos sexos, 22 escolares entre 14 y 17 años y 28 adultos de 18 a 62 años. La totalidad de participantes respondió comprender los ítems e imágenes del cuestionario (V de Aiken = 1) y no se reportó algún problema o motivo de dificultad para la comprensión de algún ítem del cuestionario.

Finalmente, para el análisis de confiabilidad test-retest se incluyeron un total de 141 personas en el estudio: 71 pertenecían al grupo de adolescentes y 70 sujetos al grupo de adultos, de los cuales se excluyeron cinco adultos porque presentaban antecedentes de artritis. El grupo de adolescentes estuvo conformado por 37 varones (52,1%) y 34 mujeres (47,9%). La edad media fue de 14,7 años, siendo el grupo de 16 a 17 años los que más participaron. El 66,2% se identificaba culturalmente como mestizo. En el grupo de adultos el 69,2% de los encuestados eran de sexo femenino, mientras que el 30,8% correspondía al sexo masculino, de los cuales el 80,0% se consideraba mestizo. El grupo etario de mayor frecuencia fue el de 41 a 60 años. En ambos grupos la totalidad de ellos tenía al español como idioma nativo (Tabla 3).

El resultado de la comparación de los ítems del test-retest se realizó mediante el coeficiente de Kappa de Cohen. Se pudo observar que en cada pregunta del cuestionario existía una alta y muy alta concordancia entre las respuestas de ambas pruebas (p < 0,0001) (Tabla 4).

Discusión

Desde la creación del Five-part questionnaire on hypermobility en idioma inglés realizada por Hakim AJ y Grahame R., cuyo fin fue sintetizar las preguntas del cuestionario de Beighton para poder detectar presencia de signos sugerentes de hiperlaxitud articular [25], se ha traducido a dos idiomas: portugués [2] y sueco [20]. La traducción y adaptación al portugués [2] constó de un traductor científico y cuatro médicos reumatólogos brasileros con certificado oficial del idioma inglés. Posteriormente, las cinco versiones obtenidas fueron discutidas, logrando un consenso en la versión final al portugués. La versión consensuada fue retro traducida por dos traductores científicos, uno de ellos presentó el idioma nativo inglés, y el otro sin esta condición. Las versiones original y traducida fueron comparadas mostrando alta similitud. Posteriormente, se aplicó a un grupo piloto, el cual sugirió que se debían añadir imágenes a las cinco preguntas, para un mayor entendimiento.

Por otro lado, la traducción del cuestionario al idioma sueco [20] constó de dos traductores, uno relacionado con la terminología médica y otro nativo americano con fluidez en el idioma sueco. Ambos discutieron y acordaron la versión final de la traducción al sueco. En la fase de retrotraducción se contó con dos traductores profesionales nativos en inglés, quienes presentaron la versión retro traducida del sueco. Ambas versiones se compararon, mostrando una falta de equivalencia al término “doble articulación”, sin embargo se consideró como término informal, no afectando a la interpretación y comprensión de cada ítem.

En contraste, en este estudio el proceso de traducción a la versión en español al contexto peruano constó de dos traductores nativos peruanos con certificación del idioma inglés, uno asociado con la terminología médica y el otro no. Posteriormente se procedió a consensuar ambas versiones, ante ello se recurre a un tercer traductor para conciliar ambas traducciones. En seguida se efectuó la fase de adaptación cultural ejecutada por 10 expertos, cuya versión final refiere alta concordancia (V de Aiken = 1) y comprensibilidad en cada ítem. Finalmente, se procedió a la fase de retrotraducción, la cual fue realizada por dos traductores: uno nativo canadiense y el segundo nativo americano, consensuando que ambas versiones retro traducidas son similares a la versión original del cuestionario.

En este estudio se constató la confiabilidad del instrumento traducido y adaptado al contexto peruano en población adolescente y adulta. Todos los ítems correspondientes al cuestionario mostraron una confiabilidad alta en el test-retest.

En un estudio de validación y confiabilidad del cuestionario de autoevaluación en estudio, aplicado en población adulta sueca, se encontró una confiabilidad sustancial y casi perfecta en 4 de las 5 preguntas según el coeficiente de Kappa: ítem 1 (0,9), ítem 2 (0,8), ítem 3 (1,0), ítem 4 (no fue aplicable) e ítem 5 (0,7) demostrando así el grado de confiabilidad del cuestionario [20]. Por su parte, en el estudio de traducción y validación del cuestionario corto de 5 preguntas brasileño se obtuvo los siguientes valores de Kappa: 1 (0,6), 2 (0,7) y 3 (0,7), mientras que se observó un acuerdo moderado para las preguntas 4 (0,6) y 5 (0,5), demostrando en general una confiabilidad de buena a moderada [2].

Asimismo, nuestra investigación tuvo resultados similares a los artículos mencionados anteriormente. Mediante el uso de Kappa de Cohen, se obtuvieron valores altos y muy altos estadísticamente significativos, los cuales estiman una la confiabilidad de cada ítem del cuestionario en el contexto peruano. Es por ello que se recomienda realizar la validación concurrente de este cuestionario auto aplicable, la cual permitirá su uso a nivel clínico y para la detección temprana de hiperlaxitud.

El estudio ha identificado limitaciones centradas en los sesgos de selección en el sentido que no están representadas poblaciones con variaciones culturales lingüísticas de diversas regiones de Perú o poblaciones nativas que tengan como segundo idioma el español, para los que se sugiere realizar estudios de confiabilidad específicos. Algo similar ocurre con los adolescentes que presentaron hipermovilidad, quienes tuvieron una mayor tasa de aceptación al estudio que aquellos que no presentaron esta condición. Asimismo, respecto a la edad no se ha incluido en el análisis de confiabilidad a sujetos entre los 18 y 23 años, aunque no se esperaría motivos para encontrar diferencias. Además, se sugiere realizar el análisis de consistencia interna que permita verificar la correlación entre los ítems del instrumento.

Conclusiones

Se realizó la traducción y retrotraducción de la versión al español en población peruana del instrumento Five-part questionnaire on hypermobility, mostrando una adecuada equivalencia semántica en ambas traducciones. Asimismo, se observa que la adaptación cultural realizada por un grupo de jueces expertos presenta una excelente valoración en el índice de concordancia y comprensibilidad. De la misma manera, resultó ser comprensible en una muestra de 50 sujetos.

En la fase de confiabilidad se observó que a la aplicación del test-retest mostró un nivel de confiabilidad alto. Ante ello, se reporta que el instrumento de estudio en español adaptado para población peruana es una herramienta confiable para detectar hiperlaxitud articular, pero que requiere de su validación concurrente con el test de Beighton.